Et nyfødt barn utviklet progredierende inspiratorisk stridor og respirasjonsbesvær. Utredningen påviste en aneurisme i ductus arteriosus. Tilstanden bedret seg spontant. Kasuistikken understreker viktigheten av å vurdere vaskulære anomalier hos nyfødte med uforklart øvre luftveisproblematikk.
Et nyfødt barn ble innlagt på nyfødtintensiv for observasjon grunnet respirasjonsbesvær etter en igangsatt fødsel som følge av misfarget fostervann og patologisk kardiotokografi. Fødselsmålene var normale, og barnet ble etter klinisk vurdering ansett som stabilt og overført til barselavdelingen.
Etter 2,5 timer oppstod kortvarig postnatal hypoglykemi, og barnet ble derfor innlagt for behandling og stabilisering uten påfølgende komplikasjoner. Stridor debuterte først senere.
På dag 3 utviklet barnet inspiratorisk stridor med metningsfall til 82 %, som normaliserte seg med oksygentilskudd. Laryngomalasi ble mistenkt, men fleksibel laryngoskopi viste kun lett ødematøse, gulaktige stemmebånd og aryepiglottisk fold uten sikre tegn til laryngomalasi.
Til tross for fortsatt oksygentilskudd ved behov, vedvarte stridoren, og på dag 4 tilkom minimale jugulære inndragninger. På dag 5 ble væskerestriksjon initiert, da lett overhydrering ble ansett som medvirkende til laryngealt ødem. Neonatal ikterus ble vurdert, men bilirubinnivåene forble under behandlingsgrensen for fototerapi. Deksametason 0,15 mg/kg peroralt ble gitt som engangsdose på dag 6, uten klinisk effekt.
På dag 7 forverret den inspiratoriske stridoren seg, med hyppige desaturasjoner til 80 %-verdier og korte apnéer. Uttalte jugulære og subkostale inndragninger ble observert. Symptomene forsvant fullstendig i ryggleie med hodet rotert mot venstre, men var til stede i andre hodeposisjoner, inkludert nøytral stilling og rotasjon til høyre. CPAP-behandling ble startet, og barnet ble overført til universitetssykehus for videre utredning.
Ved ankomst til universitetssykehuset samme dag forelå tydelig inspiratorisk stridor med subkostale og jugulære inndragninger, men barnet opprettholdt tilfredsstillende oksygenmetninger, og CPAP-behandlingen som ble gitt under transport, ble seponert. Ekkokardiografi tatt dag 8 viste en liten persisterende ductus arteriosus og lett innsnevring i aortabuen. Ny laryngoskopi (også dag 8) viste venstresidig stemmebåndsparese. På bakgrunn av den posisjonsavhengige stridoren og fravær av sikre funn i øvre luftveier, ble vaskulær årsak mistenkt. Det kliniske bildet forble uendret gjennom dag 8.
Ved CT-angiografi på dag 9 fant man en ductus arteriosus-aneurisme med sannsynlig kompresjon av venstre recurrensnerve. Dette forklarte den posisjonsavhengige stridoren som følge av venstresidig stemmebåndsparese (figur 1). Fra dag 9 til 12 persisterte stridor og inndragninger. Oksygenmetningen var hovedsakelig > 95 % på romluft, med enkelte korte fall mot 90 %. CT-undersøkelsen hadde også påvist en lett aortainnsnevring (figur 1). Ekkokardiografi ble derfor gjentatt på dag 12 og avkreftet klinisk signifikant aortainnsnevring. Kirurgisk behandling ble vurdert, men ikke ansett som nødvendig på grunn av spontan klinisk bedring og fravær av alvorlige kompresjonstegn eller andre bildediagnostiske høyrisikofunn. Barnet ble overført tilbake til lokalsykehuset på dag 13.
Videre forble pasienten stabil med spontan, fullstendig regresjon av stridor og inndragninger under det andre oppholdet ved lokalsykehuset. Ductus arteriosus-aneurisme ble vurdert som en patologisk variant ved forsinket lukking av ductus, med forventet spontan tilbakegang. Pasienten ble utskrevet på dag 15 med videre tverrfaglig oppfølging, inkludert ekkokardiografier og månedlig vurdering av øre-nese-hals-lege i tre måneder.
Diskusjon
Diskusjon
Stridor hos nyfødte skyldes oftest laryngomalasi, stemmebåndsparese eller subglottisk stenose (1) . Ved atypisk eller progredierende stridor, spesielt dersom symptomene er posisjonsavhengige, bør vaskulære anomalier vurderes.
I dette tilfellet var stridoren forårsaket av en ensidig stemmebåndsparese som kunne forklares av lett kompresjon av venstre recurrensnerve, sekundært til en aneurisme i ductus arteriosus. Venstre nervus recurrens går rundt ligamentum arteriosum, helt inntil aneurismen, og innerverer alle de indre larynksmusklene med unntak av m. cricothyroideus. Dysfunksjon i nerven førte trolig til sviktende nevromuskulær kontroll av larynksmuskulaturen og dermed redusert bevegelighet i stemmebåndet. Dette ble ansett som den mest plausible forklaringen på de observerte symptomene. Det er sannsynlig at posisjonering i ryggleie med hodet rotert mot venstre reduserte kompresjonen og ga fullstendig symptomlindring.
Aneurisme i ductus arteriosus er en sjelden tilstand, men økt bruk av avansert prenatal og postnatal bildediagnostikk har ført til økt påvisning. Rapportert forekomst er 0,5–1 % i tidligere neonatale obduksjoner og 1,5 % ved moderne føtal ultralyd (2–4) . De fleste tilfeller av ductus arteriosus-aneurisme forløper asymptomatisk, går i spontan regress og kan følges med ekkokardiografi (5) . Tilstanden diagnostiseres typisk ved føtal ekkokardiografi i tredje trimester eller tidlig postnatalt, ofte som et tilfeldig funn (5) . CT eller MR anbefales ved vedvarende symptomer, usikker diagnose eller ved mistanke om komplikasjoner som tromboembolisme, infeksjon eller luftveiskompresjon (5) .
Kirurgisk behandling vurderes hos persisterende symptomatiske pasienter ved påvisning av signifikante kompresjonstegn på omkringliggende strukturer, trombedannelse, embolisering, ekstravasasjon eller hematom (som kan indikere ruptur), samt infeksjonstegn ved bildediagnostikk, uavhengig av aneurismestørrelse (5, 6) . Kirurgi kan også vurderes dersom tilstanden vedvarer etter nyfødtperioden, da vedvarende åpen ductus kan gi økt komplikasjonsrisiko (6, 7) . I vårt tilfelle var konservativ behandling tilstrekkelig på grunn av spontan bedring og fravær av høyrisikofunn ved bildediagnostikk.
Denne kasuistikken illustrerer betydningen av å inkludere vaskulære anomalier i differensialdiagnostikken ved persisterende, uforklart eller posisjonsavhengig stridor hos nyfødte. Rask diagnostikk med riktige bildemodaliteter muliggjør presis behandling og forebygger unødvendige inngrep.
Pasientens foresatte har gitt samtykke til at artikkelen blir publisert.
Artikkelen er fagfellevurdert.