Netthinneblødninger og filleristede spedbarn

Olav H. Haugen Om forfatteren

Kommentarer

(3)
Wester Knut
Om forfatteren

Olav H. Haugen har publisert en kommentar til mine innlegg vedrørende manglende vitenskapelige dokumentasjon av at visse medisinske funn kan brukes til å fastslå at voldelig risting av et spebarn («filleristing») har funnet sted. Haugen viser til to sentrale referanser som «gjør spesifikt rede for diagnostikk av «påførte hodeskader» uavhengig av øyenfunn». Han mener at sirkelargumentasjon kan motbevises: «En amerikansk studie omfattet 110 barn < 15 måneder innlagt for mistenkt påført hodeskade (…). En viktig detalj er imidlertid at barna ble vurdert etter en algoritme som ikke inkluderte øyefunn. De ble deretter undersøkt av øyelege, og netthinneblødninger ble dokumentert. (…) Siden øyefunn ikke inngikk i diagnostikken, faller poenget om sirkelargumentasjon bort».

Det er korrekt at disse barna ble vurdert av et tverrfaglig team som ikke inkluderte øyenfunn i sin vurdering; like fullt er diagnosen stilt av dette teamet, som legger til grunn en algoritme (1) som ikke baserer seg på funn av bevitnet filleristing. Ingen hadde sett at disse spebarna var filleristet, de var i utgangspunktet bare vurdert slik basert på andre parametere. Da hjelper det ikke så mye at også øyenleger skåret dem som ristet, når fasiten (faktisk filleristing) mangler.  

 Om den andre artikkelen skriver han: «Den andre studien var en prospektiv studie på spedbarn (6) der kun tilfeller av bevitnet eller innrømmet påført hodeskade (45 barn) samt bevitnet ulykke (39 barn) ble inkludert». Haugens gjengivelse av metoden i denne artikkelen (2) er dessverre litt upresis. I metodekapitlet forteller forfatterne hvordan de skilte mellom «inflicted head injury» (IHI) og «accidental trauma» (AT): «Corroborated AT was defined as an accident having occurred in a public space in front of independent witnesses. Corroborated IHI was defined as abuse confessed by the perpetrator». «Corroborated» betyr her bekreftet, ikke bevitnet. I denne artikkelen er ulykkene bevitnet, mens hodeskader påført av omsorgsperson ikke er bevitnet – de er bare bekreftet ved tilståelser i ettertid. Den samme viktige oversettelsesfeilen gjør Haugen også når han sier at artikkelforfatteren i sitt svar på kritikk «fastholder sine resultater og at de per i dag har samlet 281 bevitnede tilfeller (påførte hodeskader og ulykker) ... ». I sitt tilsvar skriver Vinchon at tilfellene var bekreftet, hvilket ikke er det samme som bevitnet (3). Denne bekreftelsen ble hentet fra rettslige kilder i ettertid, altså ikke i umiddelbar tilslutning til den påståtte hendelsen. Det er godt dokumentert at slike tilståelser er beheftet med atskillig usikkerhet (4).  

Mitt poeng er at fasiten, som oftalmologene måler sin diagnostiske treffsikkerhet etter, ikke er en fasit, men er basert på antakelser. Dersom oftalmologer eller andre kunne framskaffe et stort antall spebarn som var observert filleristet, og gjort medisinske funn som bare forekom hos disse og som derved kunne sies å være patognomonisk for filleristing, ville jeg fulgt Haugens argumentasjon. Problemet er at slike observasjoner mangler.

Avslutningsvis skriver Haugen: «I debatten bør man … være omhyggelig med å sitere litteraturen korrekt». Jeg kunne ikke ha vært mer enig.

Litteratur: 

1. Duhaime AC, Alario AJ, Lewander WJ, Schut L, Sutton LN, Seidl TS, et al. Head-Injury in Very Young-Children - Mechanisms, Injury Types, and Ophthalmologic Findings in 100 Hospitalized-Patients Younger Than 2 Years of Age. Pediatrics. 1992;90(2):179-85.

2. Vinchon M, de Foort-Dhellemmes S, Desurmont M, Delestret I. Confessed abuse versus witnessed accidents in infants: comparison of clinical, radiological, and ophthalmological data in corroborated cases. Child Nerv Syst. 2010;26(5):637-45.

3. Vinchon M. Response to Lynøe: questions about isolated trauma shaking and confessions. Child Nerv Syst. 2017;33(9):1423-4.

4. Gudjonsson G. Memory distrust syndrome, confabulation and false confession. Cortex; a journal devoted to the study of the nervous system and behavior. 2017;87:156-65.

Olav H. Haugen
Om forfatteren

I siste nummer av Tidsskriftet svarer Knut Wester på mitt innlegg om netthinneblødninger og filleristing av spedbarn. I innlegget viste jeg til to sentrale studier som etter min mening gir god dokumentasjon for at utbredte og alvorlige netthinneblødninger har svært høy spesifisitet i forhold til påført hodeskade. I den første studien (1) ble 115 barn <15 måneder som ble innlagt med spørsmål om påført hodeskade, vurdert av et tverrfaglig team. Basert på en grundig utredning (klinisk, radiologisk og laboratoriemessig), men som ikke inneholdt øyeundersøkelse, ble barna delt i fire kategorier: sikker ulykke (definite accident), sannsynlig ulykke (probable accident), sannsynlig påført hodeskade (probable abuse) og sikker påført hodeskade (definite abuse). Deretter ble pasientene undersøkt i øyebunnen med tanke på netthinneblødninger, og en skår for alvorlighetsgrad (0-6) ble laget for hvert øye.
Wester medgir at øyefunnene ikke inngikk i diagnosesettingen, men at diagnostikken baserte seg på en tverrfaglig vurdering uten at risting/påført vold var bevitnet. Han fastholder derfor sin kritikk og skriver: «Da hjelper det ikke så mye at også øyenleger skåret dem som ristet, når fasiten (faktisk filleristing) mangler». Dette er imidlertid en misforståelse. Øyelegene skåret overhodet ikke barna som ristet/ikke ristet. De skåret de øyebunnsforandringene de faktisk så, nemlig antall, størrelse, utbredelse og lokalisasjon av netthinneblødningene. Når man deretter sammenholdt inndelingen til de tverrfaglige teamene med øyelegenes funn/skår, fant man at en skår på 9 eller mer (altså de mest alvorlige) kun forekom i kategorien sikker påført hodeskade.
Wester kommenterer deretter den andre studien (2). Wester gjør et poeng ut av at hendelsen med den angivelige påførte hodeskaden var bekreftet (corroborated) gjennom en tilståelse, og ikke bevitnet av en uavhengig tredjeperson. Han viser til at en tilståelse ofte er beheftet med adskillig usikkerhet, les: kan være falsk eller fremprovosert. Jeg vil peke på to forhold som gjør Westers resonnement problematisk. For det første skjer vold mot barn fra omsorgspersoner nesten alltid – og av naturlige grunner - innenfor hjemmets fire vegger, uten uavhengige vitner. Det eneste vitne er den personen som har utført handlingene. I rettspleien er det velkjent at tilståelser i spesielle situasjoner kan være falske eller fremprovoserte. At dette skulle være forklaringen i 45 tilfeller i en slik prospektiv studie, står for meg som ganske usannsynlig For det andre: dersom tilståelsene var falske, hva er da grunnen til at man finner alvorlige netthinneblødninger (severe hemorrhages) hos 25 av 45 i denne gruppen og kun i 1 av 39 i ulykke-gruppen, svarende til en spesifisitet på 97%?

Litteratur:
1. Binenbaum G, Mirza-George N, Christian CW et al. Odds of abuse associated with retinal hemorrhages in children suspected of child abuse. J AAPOS 2009;13:268-272.
2. Vinchon M, Defoort-Dhellemmes S, Desurmont M et al. Confessed abuse versus witnessed acccidents in infants: comparison of clinical radiological and ophthalmological data in corroborated cases. Childs Nerv Syst 2010;26:637-645.

Niels Lynøe, Anders Eriksson
Om forfatterne

Vi instämmer med Olav Haugen att vi bör ha respekt för varandras olika specialiteter och professionella integritet (1). Vi förstår att Haugens kommentarer utifrån hans långa erfarenhet inom barnoftalmologi kan ge intrycket av att vi som deltog i SBU-utredningen inte vet vad vi pratar om. Men, och detta är ett stort men, uppgiften för SBUs expertpanel i utredningen om skakvåld var att vi evidensgranskade den vetenskapliga litteraturen om skakvåld. Denna evidensgranskning förutsätter vetenskaplig skolning i kritisk granskning av vetenskapliga studier, däremot inte nödvändigtvis klinisk erfarenhet av de olika medicinska områden som berörs.

Vi delar inte Haugens uppfattning att vi felciterat Vinchon i hans svar till oss. Vinchon medger tvärtom att han fann det vetenskapligt problematiskt när han såg att specificiteten och det positiva prediktiva värdet blev (vetenskapligt orimliga) 100% (4). Anledningen till detta orimliga resultat var emellertid att Vinchon et al hade tillämpat en helt annan triad bestående av diffusa retinala blödningar, subduralblödning samt frånvaro av yttre skador på huvudet (det vill säga isolerade dyadfynd). Anledningen till detta val var enligt Vinchon att antalet fall med hjärnpåverkan i deras studie var så få.

Vi vill påpeka att studien av Vinchon et al var en av de två studier som SBU-rapporten lyfte fram som faktiskt hade strävat efter att undvika cirkelargumentation genom att utgå endast från fall där någon erkänt eller dömts för att ha skakat barnet (4). Det vill säga där det diagnostiska testet och referenstestet i princip skulle kunna antas att vara oberoende av varandra. De principiellt viktiga frågor vi ställde till Vinchon handlade om hur säker man kunde vara på att erkännandena var korrekta och huruvida representanter för barnskyddsteam hade vittnat i utredningen och i domstolen och därmed påverkat utfallet. Det var i detta sammanhang som Vinchon ansåg att vi inte hade anledning att ifrågasätta den metod de tillämpat. 

Haugen anser vidare att vi feltolkat Mulvihills undersökning om samstämmighet mellan bedömare där RetCam-bilder presenterades randomiserade och blindade (5). Vi kan bara konstatera att vi här är oeniga – vi anser faktiskt att en inter-bedömar-reliabilitet på endast 0.219 innebär att bedömningarna är obetydligt bättre än slumpen. Enligt det använda Fleiss kappa-värdet innebär 0.0-0.2 ”slight”, 0.21-0.4 ”fair”, 0.41-0.60 ”moderate”, 0.61-0.80 ”substantial” och 0.81-1.0 ”almost perfect inter-rateragreement”. Ett kappa-värde på 0.219 är endast marginellt bättre än slumpen, och kan med självklarhet inte utgöra stöd för uppfattningen att vissa typer av retinala blödningar skulle vara patognomona för skakvåld – en uppfattning som även the American Academy of Pediatrics och the American Academy of Ophthalmology sedan lång tid har lämnat (6).

Dubbelsidiga retinala blödningar är förknippade med ökat intrakraniellt tryck och är det som man ser vid hjärnsvullnad, som också har associerats med skakvåld. Men detta pekar också på ytterligare en aspekt av risken för bias i den vetenskapliga litteraturen om skakvåld; en kliniskt verksam ögonläkare gör inte sina undersökningar och bedömningar ”blindad”. Ögonläkaren har tvärtom i de flesta fall redan information om misstanken om skakvåld, något som knappast kan undgå att påverka observatörens bedömningar, och därmed ökar risken för bias ytterligare.

Till sist vill vi påpeka att vi inte påstått att förlossningsrelaterade subduralblödningar har liknande förlopp som förlossningsrelaterade retinala blödningar. Det finns olika uppgifter om hur länge en subduralblödning vanligen kan kvarstå – från en vecka upp till tre månader – samt att en sådan kan utvecklas till en kronisk subduralblödning med risk för symtomgivande reblödning. Med tanke på att förekomsten av påstått skakvåld har sin topp ca 8 veckor efter förlossningen (7, 8) kan observationen av både retinala blödningar och subduralblödning under de första tre levnadsmånaderna potentiellt komplicera bilden, dvs att förlossningsrelaterade fynd kan utgöra en differentialdiagnos till påstått skakvåld. Det vi påpekat är att de förlossningsrelaterade blödningarna förtjänar att bli föremål för närmare systematiska undersökningar (2).

Vi är således helt överens om att man bör visa respekt inte endast för varandras olika specialiteter och professionella integritet, utan även måste citera litteraturen på ett korrekt sätt.

Litteratur

  1. Haugen OH. Netthinneblödningar og filleristede spedbarn. Tidsskrift for den norske legeforening. 2019; DOI:10.4015/tidsskr.19.0196
  2. Lynøe N, Elinder G, Hallberg B, Rosén M, Sundgren P, Eriksson A. Insufficient evidence for ‘shaken baby syndrome’ - a systematic review. Acta Paediatr. 2017; 106(7): 1021-7.
  3. Lynøe N, Eriksson A. A diagnostic test can prove anything if you use incorrect assumptions and circular reasoning. Acta Paediatr. 2018
  4. Vinchon M. Response to Lynøe: questions about isolated trauma shaking and confessions. Childs Nerv Syst 2017; 33: 1423–4.
  5. Mulvihill AO, Jones P, Tandon A et al. An inter-observer and intra-observer study of a classification of RetCam images of retinal haemorrhages in children. Br J Ophthalmol 2011; 95: 99–104.
  6. Galaznik J. Postmortem orbital hemorrhage in the investigation of child abuse. Am J Forensic Med Pathol 2010; 31(4): e7-e9.
  7. Parks SE, Kegler SR, Annest JL, Mercy JA. Characteristics of fatal abusive head trauma among children in the USA, 2003-2007: an application of the CDC operational case definition to national vital statistics data. Inj Prev 2012; 18(3): 193-9.
  8. Parks S, Sugeman D, Xu L, Coronado V. Characteristics of non-fatal abusive head trauma among children in the USA, 2003-2008: application of the CDC operational case definition to national hospital inpatient data. Inj Prev 2012; 18(6): 392-8.